1. 引言
包虫病(Echinococcosis)是棘球绦虫的幼虫(棘球蚴)感染人体所致的一种疾病,羊为其主要的中间宿主,犬类也可为带病体。以上病原学特点决定了该病将主要流行于牧区,当包虫进入人体后,70%寄生于肝脏;20%寄生于肺部;也可寄生于脑、心脏、肾脏、骨髓腔、眼眶等部位,约占10% [1] ,但鲜有报道,本文将报告2例较为罕见的儿童眼眶包虫感染病例,并对眼眶包虫感染的诊断及治疗进行讨论与分享。
2. 病例汇报
病例1,男,4岁,哈萨克族。2020年7月8日以“发现左眼球突出9个月”为主诉收入我院。一般状况良好,发病以来食欲无减退,体重无减轻。患儿自1岁2月起长期居住于牧区,家中饲养犬类、牛羊等家畜,家族中未见相似病例,血常规、生化、凝血、肝炎、梅毒、HIV、尿常规、胸片、心电图、心脏彩超及全身体格检查未见明显异常。眼部专科检查:裸眼视力:右眼1.0,左眼0.04,右眼外眼无异常,左眼眼球突出,向鼻下方移位(图1),上下睑内眦部睫毛向眼球面倒伏,接触眼球面,结膜囊内可见少量分泌物。左眼球上、左上、左下方运动受限。双眼前节及眼底未见异常。眼球突出度检查示,12 mm~81 mm~19 mm,眼压:右眼11 mmHg,左眼8 mmHg。眼部B超检查显示,左眼肿块处扫查:该处紧贴眼球左侧见约3.9 cm × 2.1 cm的低回声暗区,边界可辨,欠规则,透声欠佳,无明显血流信号,肝包虫B超特有的“双壁征”本两例眼眶包虫B超显示不明显(图2)。眼眶MRI平扫 + 增强示,左侧眼眶外直肌肌锥间隙内可见似椭圆形T1、T2高信号,病灶境界较清晰,轴位测其大小约2.75 cm × 1.43 cm,增强后未见明显强化(图3)。眼眶CT示,左侧眼球前突,左侧眶内肌锥内外上方见卵圆形低密度,大小为29 mm × 14 mm,左侧外侧肌受压,与病灶分界不清,视神经明显向内侧推移,相邻眶壁略受压(图4)。
排除手术禁忌后,(均于全麻下眼眶肿物摘除术)于2020年7月10日行左眼眶肿物摘除术。病例1行外侧开眶,上至颧额缝上5 mm,下至眶底,开眶区向眶深部咬骨钳咬除眶外侧壁深部骨质,向内推压眼球,暴露眶尖肿物,见大小约4 cm × 3 cm肿物生长,包膜完整,分离剥除肿物。切开肿物后,见
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Figure 1. Eye appearance image of patients with orbital echinococcosis (case 1)
图1. 眼眶包虫病患者(例1)眼部外观像
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Figure 3. MRI scan image of orbital hydatid disease (case 1)
图3. 眼眶包虫病患者(例1)MRI扫描图像
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Figure 4. CT scan images of patients with orbital hydatidosis (case 1)
图4. 眼眶包虫病患者(例1) CT扫描图像
肿物内部清亮液体溢出,并可见白色带状虫体(图5)。送病检,并行眶尖减压,术后病理报告显示为细棘球蚴(图6),术后查腹部CT检查未见异常,术后给予阿苯达唑片口服治疗。
病例1术后三月复查:裸眼视力:右眼1.0,左眼0.5,眼球突出度检查示,12 mm~81 mm~14 mm,眼压:右眼13 mmHg,左眼9 mmHg,双眼眼位基本对称,双眼外眼未见明显异常,左眼眼球各方向运动自如,未见明显异常(图7)。眼眶CT示,左眼眶占位术后,左侧泪腺区等密度,相邻骨质变薄;左侧眼肌略增粗(图8)。
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Figure 5. Orbital hydatid disease patient (case 1) hydatid cyst
图5. 眼眶包虫病患者(例1)包虫囊
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Figure 6. The results of postoperative pathological examination of orbital hydatid disease patients (case 1) were consistent with hydatid disease
图6. 眼眶包虫病患者(例1)术后病理检查结果,符合包虫病特征
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Figure 7. Eye appearance image of patients with orbital hydatidosis (case 1) 3 months after operation
图7. 眼眶包虫病患者(例1)术后3月眼部外观像
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Figure 8. CT scan images of orbital hydatid disease patients (case 1) 3 months after operation
图8. 眼眶包虫病患者(例1)术后3月CT扫描图像
病例2,女,8岁,哈萨克族。2009年2月6日以“家人发现患儿左眼球突出1月”为主诉收入我院。一般状况良好,全身体格检查未见明显异常,眼部专科检查,视力:右眼1.0,左眼0.5 (矫正不佳),眼球突出度12 mm~81 mm-19 mm,眼压:右眼11 mmHg,左眼8 mmHg。左眼球明显外下移位,眼球内上转受限,双眼前节及右眼眼底未见异常,左眼视盘水肿,边界模糊,黄斑中反欠清,视网膜未见脱离。眼部B超检查显示,左眼上眼眶内可见一大小约28.9 mm × 17.8 mm异常回声区,边界尚清晰,内回声少,视神经穿越其间、隆起。眼眶MRI平扫 + 增强示,左侧眼眶内球后肌锥内可见一类圆形占位性病变,大小约2.6 cm × 2.0 cm,边缘清晰光滑,T1WI为低信号,T2WI脂肪抑制像(Short Time Inversion Recovery, STIR)为高信号,增强扫描病灶无强化,视神经受压向下移位,眼内外肌及上直肌亦受压移位(图9(b))。眼眶CT示,左眼球后肌锥内可见一大小约2.6 cm × 2.0 cm的类圆形稍低密度影,边界清晰,左眼视神经受压向下移位,左眼内外直肌及左眼眶内外侧壁受压,未见明确骨质吸收破坏征象,左眼形态完整,左眼视神经管形态正常(图9(a))。病例2行内侧开眶完整摘除肿物,并送病理检查,提示符合包虫感染诊断(图9(c))。
(a)
(b)
(c)
Figure 9. (a) CT scan images of patients with orbital echinococcosis (case 2); (b) Patients with orbital echinococcosis (case 2): plain and enhanced MRI images; (c) The results of postoperative pathological examination of orbital hydatid disease patients (case 2) were consistent with hydatid disease
图9. (a) 眼眶包虫病患者(例2) CT扫描图像;(b) 眼眶包虫病患者(例2)MRI平扫 + 增强图像;(c) 眼眶包虫病患者(例2)术后病理检查结果,符合包虫病特征
3. 讨论
包虫病(Echinococcosis)是棘球绦虫的幼虫(棘球蚴)所致的人兽共患寄生虫病,主要包括由细粒棘球蚴引起的囊型包虫病(Cystic Echinococcosis, CE)和多房棘球蚴引起的泡型包虫病(Alveolar Echinococcosis, AE) [2] 。在我国特别是西部地区具有高流行性 [3] 。在我国主要流行于西北地区七个省市的牧区 [1] 。犬类为棘球蚴最主要的终宿主和传染源,羊为主要的中间宿主,犬类吞食了羊含包虫囊的内脏而感染。棘球蚴成虫寄生于终宿主的小肠上段,以顶突上的小钩和吸盘固着在肠绒毛基部隐窝内,孕节或虫卵随宿主粪便排出,孕节有较强的活动能力,可沿草地或植物茎蠕动爬行,污染周围环境及动物皮毛。人可与犬类密切接触而造成直接感染,也可由犬类粪便中的虫卵污染水源或蔬菜而间接感染。本例患儿长期居住于牧区,家中饲养羊及犬类,推测感染棘球蚴与犬类密切接触相关。
当细棘球蚴的虫卵被人误食后,六钩蚴即经肠壁随血循环侵入全身其他组织,引起急性炎症反应单核细胞浸润,若幼虫未被杀,则逐渐形成一个纤维性外囊,在内缓慢地发育成棘球蚴。故棘球蚴与宿主间有纤维被膜分隔。一般感染半年后囊的直径达0.5 cm~1.0 cm,以后每年增长1 cm~5 cm,最大可长到数十厘米。本例患儿感染细棘球蚴后在眼眶内形成囊肿,与周围组织分隔,主要对局部产生压迫症状而导致复视和眼球运动障碍。根据Kalovidouris等 [4] 和von Sinner等 [5] 人的报道,可将包虫囊肿分为四种类型,分别为I型:单纯囊肿,无内部结构,有/无棘球蚴砂和隔膜;II型:囊肿内有子囊肿和基质,根据子囊肿形态不同可进一步分为IIA:周边排列的圆形子囊肿、IIB:形状不规则的子囊肿占据整个母囊肿、IIC:高衰减圆形或椭圆形肿块伴分散钙化偶见子囊肿;III型:钙化囊肿;IV型:复杂囊肿破裂伴双重感染。
包虫病一般多发生于成人,以肝包虫多见,但感染的高峰期主要在儿童期 [6] 。但由于我国防疫措施及卫生知识的普及,近10年包虫病已经比较少见。眼眶包虫病的发病率不超过所有包虫病病例的1% [7] 。无眼别和性别差异,眼眶包虫囊肿最常见的症状是缓慢进行性单侧眼球突出,伴有或不伴有疼痛、视力丧失、眶周疼痛、球结膜水肿和头痛。 [8] 严重时可发生暴露性角膜炎、角膜溃疡、角膜穿孔,甚至发生全眼球炎或眼球萎缩。B超、CT、MRI、实验室检查均有助于棘球蚴病的诊断。B超检查操作简单,敏感性高,但特异性差,可作为筛查或术后检测的首选手段。通常显示为病变部位的低回声暗区,边界清晰。而CT检查对各部位包虫结构显示清晰,尤其是对包虫的钙化非常敏感。钙化是机体对异体的机化作用,其存在是包虫病史较久、虫体趋向衰亡的一种表现,外囊壁钙化可视为本病的基本特征性表现之一 [9] 。在CT上,眶包虫囊肿是典型的单眼、无强化、密度低的均匀性囊肿,与玻璃体的显示相似。在MRI上,不同类型的囊肿会有不同的表现,I型囊肿通常T1加权扫描时为低信号,在T2加权MRI扫描时为高信号;II型囊肿在T1、T2加权扫描时子囊显示均为低信号或等信号(与母囊肿相比);III型囊肿在T2加权扫描时均为低信号。该患儿症状、体征及影像学检查均符合眼眶包虫病的诊断,术后病理证实为眼眶包虫病,推测该患儿误食包虫卵后,虫卵随血液循环异常迁移至眼部,可能与儿童免疫系统发育不健全、眼部组织结构以及免疫反应弱有关,但具体机制还有待进一步研究。
对于眼眶包虫的治疗,手术是首选方法 [10] 。非疫区医生,可能对包虫病不了解,容易误诊而采取不恰当的治疗方案,给患者造成损害。例如误诊后采取错误的治疗方式,进行囊腔穿刺,可能造成囊液播散复发等严重后果。此时需要特别强调病史的采集结合影像及以免疫学、血清学检测等方法的综合诊断。手术中要注意谨慎分离囊壁,必要时用盐水纱布保护好周围组织,避免囊壁破裂,尽量提高手术的根治率,一旦囊壁破裂,要彻底冲洗术野防止复发和术后并发症的发生。包虫病虽然以手术治疗为主,但药物治疗不容忽视,术后口服抗包虫病药物预防复发。阿苯达唑片是国内外学者认为有效首选抗包虫病药物 [11] 。需治疗3个月至半年。用药过程中需警惕药物对肝功能的损害和骨髓抑制。1个月复查一次血常规和肝功能。若出现异常,可停药1~2周,恢复正常后继续服药,经过术前正确诊断及综合治疗,眼眶包虫一般均能获得较好的预后结果。
NOTES
*通讯作者。