1. 引言
蹲伏步态是痉挛型脑瘫患儿常见的一种步态异常,在双瘫亚型中尤为典型。以支撑期膝关节过度屈曲,伴随髋关节屈曲及踝关节背屈增加为特点[1]-[3]。该畸形的发生与股四头肌无力、腘绳肌痉挛与软组织挛缩等密切相关[2] [4]。长期异常步态会进一步导致腘绳肌短缩、膝关节屈曲挛缩及骨盆前倾等继发性改变,最终形成固定性畸形[2] [5]。
对于已形成固定性畸形的重度膝屈曲,单纯软组织手术效果有限,骨性矫形手术成为必要选择[6] [7]。股骨远端伸展截骨术(distal femoral extension osteotomy, DFEO)是目前临床常用术式,能有效改善膝关节伸展力线[8] [9]。然而,该术式在矫正严重畸形时面临两大挑战:可能因牵拉导致腓总神经损伤,发生率约10% [10]-[12]。此外,术后可能加重骨盆前倾,影响整体矫形效果[9]。
股骨远端短缩伸展截骨术(distal femoral shortening osteotomy, DFSO)通过截骨短缩在实现矫形的同时降低软组织张力,为重度畸形患者提供了新的治疗思路。Park等[13]的研究表明DFSO联合髌韧带下移(patellar tendon advancement, PTA)能显著改善膝关节功能且神经并发症风险较低,但术后骨盆姿态变化仍需深入探讨。
目前,关于DFSO联合PTA治疗脑瘫重度膝关节屈曲畸形的系统研究仍缺乏。本研究将手术适应证扩大至固定膝屈曲畸形 ≥ 35˚的重度病例,并首次系统量化术后骨盆–膝关节运动学的联动变化规律。
2. 资料与方法
2.1. 一般资料
本研究经医院伦理委员会批准(伦理审查批件号:KYLL202510743)。所有患者均知情且同意。研究采用回顾性队列分析,纳入2019年11月至2025年10月期间接受DFSO联合PTA手术治疗的脑瘫痉挛型蹲伏步态患儿。所有病例均符合严格筛选标准,核心手术指征为全身麻醉下测量的膝关节固定屈曲挛缩角度35˚~40˚之间。纳入标准要求患儿符合最新痉挛型脑瘫诊断标准,年龄6~18岁,粗大运动功能分级(Gross Motor Function Classification System, GMFCS) I~III级,存在≥35˚的固定膝屈曲挛缩伴典型蹲伏步态,且经过系统保守治疗 ≥ 6个月效果不佳。排除标准包括:需要同期行重大髋/踝关节矫形手术者;合并其他进行性神经肌肉疾病或骨骼发育异常者;既往接受过SDR或可能显著改变下肢力线的重大骨性手术者;术前6个月内接受肉毒毒素注射者;伴有影响术后康复的重度内科疾病者;以及随访资料不完整无法进行有效评估者。经过严格筛选,最终22例GMFCS III级患儿纳入最终分析,其中男性13例,女性9例,手术时平均年龄为13.41 ± 2.72岁。左侧肢体受累16例,右侧6例。术后随访时间35~79个月,平均随访时间58.5个月。所有患儿均由同一医疗团队完成治疗,临床及影像学资料完整。一般资料见表1。
Table 1. Patient demographic and clinical characteristics
表1. 患者一般资料
变量名 |
基本特征(n = 22) |
年龄(岁) |
13.41 ± 2.72 |
术前角度(˚) |
36.73 ± 2.24 |
术后角度(˚) |
11.00 ± 2.34 |
减小度数(˚) |
25.73 ± 2.65 |
骨盆前倾角(˚) |
7.91 ± 0.95 |
性别 |
|
·女 |
9 (40.91%) |
·男 |
13 (59.09%) |
患侧 |
|
·右 |
6 (27.27%) |
·左 |
16 (72.73%) |
2.2. 外科手术程序
所有手术操作均由同一支经验丰富的小儿骨科团队完成,确保技术一致性。DFSO手术采用标准的股骨远端外侧入路[14] [15],暴露股骨髁上区域。术前基于站立位下肢全长X线片精确评估股骨机械轴与力线关系,初步规划截骨范围。术中关键步骤是根据全身麻醉下实测的固定屈曲角度,精确计算并切除一个梯形的股骨髁上骨块,其基底边长度即为所需的短缩量。这一设计使得在伸直位对合截骨面后,不仅能够矫正屈曲畸形,还能使膝关节完全伸直时双侧腘窝角恢复至30˚~35˚的生理范围,同时确保髋关节完全伸直,有效降低了术后神经血管牵拉风险。所有22例患儿均采用股骨远端解剖刀片钢板进行牢固的内固定。PTA手术根据胫骨近端生长板的闭合状态采用个体化术式。对于生长板未闭合的患儿(n = 17),采用保留骨膜的髌腱背侧半推进技术;对于生长板已闭合的年长患儿(n = 5),则采用带胫骨结节骨块的髌腱移位术,并以加压螺钉可靠固定。根据患儿个体化畸形情况,部分病例同期实施了辅助手术(详见表2),所有手术决策均于术前多学科讨论中制定。手术图片见图1,术前术后对比图见图2。
Table 2. Concurrent adjunctive surgical procedures (n = 22 Patients)
表2. 同期实施的辅助手术情况(n = 22患者)
辅助手术类型 |
患者例数 |
涉及肢体数 |
跟腱延长术 |
16 |
28 |
内收肌松解术 |
15 |
26 |
腘绳肌延长术 |
8 |
12 |
胫前肌外移术 |
2 |
2 |
踝关节/足部其他矫形术 |
5 |
7 |
注:一名患者可能接受一种以上辅助手术。
(a) 截骨部位的显露与标记;(b) 股骨远端短缩截骨的实施;(c) 截骨后的内固定。
Figure 1. Distal femoral shortening osteotomy (DFSO)
图1. 股骨远端短缩截骨术
(a) 术前患者下肢自然伸展状态图;(b) 术后患者下肢经包扎处理后状态。
Figure 2. Preoperative and postoperative comparison
图2. 术前术后对比图
2.3. 术后康复方案
所有患者术后均遵循一套统一的标准化、分阶段康复流程。术后0至6周(阶段一),患肢以长腿石膏牢固固定,康复重点在于积极的踝泵运动以预防深静脉血栓,同时进行上肢与核心肌群的力量训练,并辅以严格的肢体肿胀管理与疼痛控制。术后第6周至3个月(阶段二),拆除石膏,更换为可调式膝关节支具;在康复治疗师指导下,开始进行主动辅助的膝关节活动度训练,并依据影像学检查及患者耐受情况,逐渐从部分负重过渡到完全负重行走。术后3至6个月(阶段三),康复核心转为肌力强化,重点针对股四头肌、臀大肌等伸膝与伸髋肌群进行抗阻训练,并同步引入静态与动态平衡训练、重心转移技巧以及基础的步态再训练。术后6个月以后(阶段四),则侧重于进阶的功能性训练与社区融合,内容包括跨越障碍、上下楼梯等复杂任务,并鼓励患者参与社区内的步行活动,以进一步提升其运动能力、耐力与生活质量。
2.4. 评估方法与指标
2.4.1. 骨盆前倾角测量
于术前及末次随访时,拍摄标准站立位侧方骨盆X光片。在X光片上,定义骨盆前倾角为双侧股骨头中心点连线与骶骨平台平面垂线之间的夹角,由两位不知晓分组情况的高年资医师独立测量并取平均值。
2.4.2. 步态分析
本研究采用VICON MX三维运动分析系统(8台红外摄像头,100 Hz采样频率)进行标准化步态数据采集。严格按照Plug-in Gait生物力学模型,由同一位具有10年以上经验的技师在患儿体表特定骨性标志点放置15个被动反光标记点。数据采集时,要求患儿以自然、舒适的速度赤足行走,采集至少5个有效步态周期的数据。所有运动学数据经过6 Hz低通滤波处理后,重点分析髋、膝、踝关节在步态周期中各关键时相的运动角度变化。
2.5. 统计分析
采用SPSS 26.0统计软件进行数据分析。计量资料符合正态分布者以均值 ± 标准差表示。术前与术后各项指标的对比,根据正态性检验(Shapiro-Wilk检验)结果,选用配对样本t检验或Wilcoxon符号秩检验。所有统计检验均为双侧检验,以P < 0.05认为差异具有统计学意义。
3. 结果
如前述,经筛选后,所有纳入研究的22例患者GMFCS均为III级。所有患者接受手术时年龄(13.41 ± 2.79)岁,其中男13例,女9例。术后随访时间范围为35~79个月,平均随访时间58.5个月,在术后随访过程中未出现骨不连或神经功能受损等重大并发症。膝关节屈曲挛缩平均改善了25.73˚ ± 2.65˚,骨盆前倾角平均增加7.91˚ ± 0.95˚。手术前后改善情况见表3。
Table 3. Preoperative and postoperative comparison
表3. 手术前后改善情况
手术前后角度变化 |
术前角度(˚) |
36.73 ± 2.24 |
术后角度(˚) |
11.00 ± 2.34 |
统计量 |
44.508 |
P值 |
<0.001 |
我们采用皮尔逊(Pearson)、斯皮尔曼(Spearman)及肯德尔(Kendall)相关性检验分析术后膝关节屈曲角度改善度与各临床变量的关系(见表4)。结果显示:术前角度与角度改善度呈显著正相关(Pearson r = 0.554, P = 0.007; Spearman ρ = 0.592, P = 0.004; Kendall τ = 0.471, P = 0.005),术后角度与角度改善度呈显著负相关(Pearson r = −0.602, P = 0.003; Spearman ρ = −0.617, P = 0.002; Kendall τ = −0.505, P = 0.002),提示术前畸形较重且术后矫正充分的患者通常获得更明显的角度改善。此外,性别与角度改善度亦存在显著相关(Pearson r = 0.508, P = 0.016),其中女性患者改善幅度较大。骨盆前倾角、患侧及年龄与角度改善度之间的相关性均无统计学意义(P均>0.05)。
Table 4. Correlation between postoperative improvement in knee flexion angle and clinical variables
表4. 术后膝关节屈曲角度改善度与各临床变量的关系
变量名 |
皮尔逊 相关系数 |
皮尔逊 相关P值 |
斯皮尔曼等级
相关系数 |
斯皮尔曼等级 相关P值 |
肯德尔 相关系数 |
肯德尔 相关P值 |
骨盆前倾角(˚) |
0.008 |
0.971 |
0.017 |
0.939 |
0.037 |
0.834 |
性别 |
0.508 |
0.016 |
0.492 |
0.020 |
0.425 |
0.024 |
患侧 |
0.371 |
0.089 |
0.316 |
0.152 |
0.273 |
0.147 |
年龄(岁) |
−0.003 |
0.988 |
0.014 |
0.952 |
−0.005 |
0.977 |
术前角度(˚) |
0.554 |
0.007 |
0.592 |
0.004 |
0.471 |
0.005 |
术后角度(˚) |
−0.602 |
0.003 |
−0.617 |
0.002 |
−0.505 |
0.002 |
术前与术后步态运动学参数的比较结果见表5。术后患者的步态偏离指数(Gait Deviation Index, GDI)较术前降低(58.68 ± 11.29 vs 52.08 ± 10.08),差异无统计学意义(P = 0.105),提示整体步态模式在术后未见改善。步行速度(74.74 ± 26.66 cm/s vs 75.25 ± 24.21 cm/s, P = 0.961)和步频(106.27 ± 18.65次/min vs 99.10 ± 25.34次/min,P = 0.421)较术前差异亦无统计学意义,说明手术后患者的行走节奏及运动稳定性基本保持一致。
在时空参数方面,摆动期时长由34.31%增加至36.26% (P = 0.201),步长由47.69 cm降至45.96 cm (P = 0.650),差异均无统计学意义,提示手术后患者下肢周期性步态节律及跨步幅度总体保持稳定。
在初始接触期的运动学参数方面,骨盆角度由17.66˚增至18.68˚ (P = 0.758),呈轻度前倾趋势;髋关节屈曲角度由10.17˚降至8.55˚ (P = 0.137),膝关节屈曲角度由60.86˚降至48.84˚ (P = 0.244),踝关节角度由28.44˚增至31.58˚ (P = 0.584),均未显示显著差异。尽管统计学上未达显著水平,膝关节屈曲度下降约12˚的变化在临床上可能反映出术后膝关节伸展控制能力的改善。
在中支撑期,骨盆角度由9.59˚增至13.07˚ (P = 0.319),呈轻度前倾趋势;髋关节角度由48.66˚增至54.03˚ (P = 0.186);膝关节角度由48.86˚降至39.96˚ (P = 0.073),呈现明显的屈曲减少趋势。该变化虽未达到显著性水平,但与手术后膝关节伸展功能的增强方向一致,提示患者在中期支撑阶段的负重与步态稳定性可能有所改善。
在末期支撑及摆动期,骨盆、髋关节及踝关节的运动学参数较术前均无显著变化(P > 0.05),提示手术后患者在步态后期的关节活动度总体稳定。
总体而言,术后患者在膝关节伸展控制及骨盆前倾方面表现出一定改善趋势,而髋、踝关节的运动学变化较小。尽管多数指标差异未达统计学显著水平,但整体趋势与手术预期相符,提示该术式可能在优化膝关节过屈和骨盆前倾方面具有潜在的积极作用。
Table 5. Comparison of preoperative and postoperative gait kinematic parameters
表5. 术前与术后步态运动学参数的比较
指标 |
术前(均值 ± SD) |
术后(均值 ± SD) |
P值 |
步态偏离指数 |
58.68 ± 11.29 |
52.08 ± 10.08 |
0.1048 |
步行速度(cm/s) |
74.74 ± 26.66 |
75.25 ± 24.21 |
0.9612 |
步频(步/min) |
106.27 ± 18.65 |
99.10 ± 25.34 |
0.4209 |
摆动期时长(%) |
34.31 ± 4.08 |
36.26 ± 6.17 |
0.201 |
步长(cm) |
47.69 ± 10.81 |
45.96 ± 9.55 |
0.6499 |
初始接触期骨盆角度 |
17.66 ± 6.88 |
18.68 ± 6.97 |
0.7583 |
初始接触期髋关节角度 |
10.17 ± 3.33 |
8.55 ± 2.85 |
0.1372 |
初始接触期膝关节角度 |
60.86 ± 23.39 |
48.84 ± 20.89 |
0.244 |
初始接触期踝关节角度 |
28.44 ± 12.20 |
31.58 ± 13.61 |
0.5837 |
中支撑期骨盆角度 |
9.59 ± 9.93 |
13.07 ± 7.95 |
0.3185 |
中支撑期髋关节角度 |
48.66 ± 12.81 |
54.03 ± 12.08 |
0.1856 |
中支撑期膝关节角度 |
48.86 ± 18.10 |
39.96 ± 13.54 |
0.0733 |
中支撑期踝关节角度 |
16.42 ± 10.58 |
19.99 ± 11.06 |
0.4459 |
末端支撑期骨盆角度 |
10.80 ± 6.72 |
11.41 ± 6.54 |
0.8146 |
末端支撑期髋关节角度 |
14.10 ± 9.53 |
14.82 ± 12.54 |
0.8727 |
末端支撑期膝关节角度 |
46.19 ± 22.78 |
50.45 ± 19.46 |
0.4363 |
末端支撑期踝关节角度 |
4.84 ± 16.18 |
4.13 ± 16.38 |
0.8786 |
支撑期膝关节最大屈曲角 |
66.32 ± 21.22 |
65.94 ± 14.72 |
0.9483 |
支撑期膝关节最小屈曲角 |
34.44 ± 17.76 |
44.38 ± 21.77 |
0.1678 |
摆动期膝关节最大屈曲角 |
61.22 ± 9.78 |
53.54 ± 15.72 |
0.1338 |
摆动期膝关节最小屈曲角 |
30.76 ± 9.05 |
27.88 ± 11.84 |
0.5075 |
支撑期膝关节活动范围 |
27.75 ± 9.53 |
21.80 ± 10.64 |
0.0463 |
摆动期膝关节活动范围 |
25.78 ± 16.25 |
27.49 ± 10.94 |
0.7583 |
4. 讨论
本研究纳入GMFCSⅢ级痉挛型脑瘫患儿,结果显示术后膝关节屈曲挛缩平均改善25.73˚、骨盆前倾角平均增加7.91˚,随访期间未出现骨不连或神经损伤等重大并发症。总体结果表明,本术式在矫正屈膝畸形方面具有确切疗效与良好安全性。与既往综述相比,DFSO及PTA有一定优势。Paliaga等[2]综述指出,DFEO联合PTA能显著改善膝关节伸展运动学参数,而本研究采用的DFSO在实现相同矫形目标的同时,通过股骨短缩有效降低了传统DFEO可能带来的神经血管牵拉风险。这一技术特点对于固定屈曲畸形严重的GMFCS III级患儿尤为重要,因为该群体往往伴有更明显的软组织挛缩和神经张力增高。Geisbüsch等[8]的中期研究与本研究结果一致,证实了股骨远端截骨术联合PTA在中重度屈膝步态矫正中的效果。
本研究结果显示,DFSO联合PTA能有效矫正重度膝关节屈曲挛缩(平均改善25.73˚),且未出现严重并发症,表明该术式在结构矫形方面具有明确优势。然而,尽管局部结构改善显著,整体步态功能(如GDI、步行速度等)并未同步提升,这一矛盾现象凸显,对于GMFCS III级患者,局限于结构矫形不足以实现功能突破,其根本原因在于未被解决的神经肌肉功能缺陷。肌力低下是阻碍功能转化的核心限制因素。经典研究证实,GMFCS III级患者的下肢关键肌群存在广泛性肌无力,其髋、膝伸肌峰值力矩显著低于典型发育儿童[16]。本研究中,术后膝关节力线的矫正为步态改善创造了潜在的生物力学条件,但患者因肌力不足,无法产生足够的支撑力矩与推进力来有效利用这一新的力线,从而导致整体步态效能未见提升。
生物力学代偿机制进一步解释了步态模式难以优化的原因。生物力学模型研究[17]表明,在髋、膝伸肌肌力不足的情况下,身体会通过增加骨盆前倾等代偿策略维持重心稳定与前进动量,这与本研究中术后骨盆前倾角度增加的现象高度契合。该代偿并非手术直接后果,而是患者在固有肌力缺陷背景下,为适应新力线而采取的被动生物力学调整,恰好反映了原发肌力缺陷的持续影响。未来的康复方向应聚焦于循证干预。 鉴于上述限制,术后康复必须超越传统的关节活动度训练,转而针对核心障碍:肌力与运动控制进行强化。基于循证证据综述[18],任务导向性、高强度的力量训练被推荐为改善脑瘫儿童运动功能的有效干预措施。因此,针对本研究患者群体,术后康复计划应整合针对髋、膝、踝伸肌的循证力量训练,并融入真实场景下的任务特异性练习,促进肌力增长向功能应用转化,实现结构改善到功能获益的跨越。综上,GMFCS III级患者固有的严重肌力低下及由此引发的生物力学代偿,是导致DFSO联合PTA术后结构改善无法有效转化为整体步态功能提升的根本原因。未来的治疗策略应强调“结构矫形”与“功能康复”并重,在精准手术的基础上,辅以基于循证医学的针对性肌力与功能训练,方可为患者带来最大程度的临床收益。
对于术后骨盆前倾增加,研究者认为可能与髋屈肌痉挛、髋伸肌无力或肌纤维相对过长、以及屈伸肌群间的力量失衡等有关[4] [19]。我们认为这可能源于髋周肌群的力量失衡,特别是髋屈肌痉挛与髋伸肌相对无力之间的复杂相互作用。此外,股骨短缩可能导致髋、膝双关节的腘绳肌功能性延长,而PTA在增强伸膝力矩的同时,也可能通过筋膜链对骨盆姿态产生额外影响。因此,术前细致的髋周肌群评估和术后针对性的骨盆控制训练对优化疗效至关重要。
相关性分析显示,术前膝屈曲角度与改善幅度呈显著正相关,而术后残余角度与改善幅度呈负相关,提示术前畸形越重且术后矫正越充分者疗效越佳。研究指出,术前屈曲挛缩程度可作为术后步态改善的重要预测指标[20]。但肌力、姿态控制及康复依从性仍是关键影响因素[2]。然而,GDI未显著改善,可能GMFCS III级患儿基础运动功能损害较重有关。既往研究表明,单一事件多水平外科手术(Single-event multilevel surgery, SEMLS)后步态质量提升与GMFCS等级密切相关,I~II级患者改善显著,而III级患者提升相对有限[21]。研究者在10 年随访研究中发现,SEMLS 后膝伸展及步态改善可长期维持,但部分患者需额外干预以维持疗效[22]。
本研究未见骨不连、神经损伤等严重并发症。这与Park等[13]针对脑瘫患儿行DFSO ± PTA的中期随访研究显示,该术式能显著改善膝伸展和步态质量,但同样报告了术后骨盆前倾增加的情况,仅见少数短期膝部不适,无永久性神经或血管损伤。该研究认为短缩截骨可在避免牵张性神经并发症的同时恢复膝关节伸展力矩。Watts等[23] PTA术后应关注髌骨应力集中与轻度半脱位的风险,但在本组病例中未观察到相关并发症,可能与术中精确控制截骨量和髌腱移位幅度有关。
此外,本研究中的所有患者均同期接受了多种辅助性软组织手术(见表2),这可能是影响最终步态功能结果的另一重要因素。本组患儿中最常实施的辅助手术为跟腱延长术(16/22例)与内收肌松解术(15/22例)。这些手术旨在协同纠正下肢多平面、多关节的复合畸形,其本身是脑瘫痉挛型蹲伏步态SEMLS的常规与必要组成部分[2] [7]。然而,多部位的软组织松解与延长在缓解原发痉挛与挛缩的同时,也可能暂时性或永久性地改变下肢生物力学链条与肌肉本体感觉反馈[21]。例如,跟腱延长在改善踝背屈的同时,可能直接削弱蹬离期的推进力;内收肌与腘绳肌的延长则可能影响骨盆–髋关节的侧向与矢状面稳定性[4] [19]。这些改变要求中枢神经系统在术后重新适应与整合新的运动模式。对于本研究中基础运动功能已严重受损的GMFCS III级患儿而言,其固有的运动控制障碍使得这种神经肌肉系统的再适应过程可能尤为困难且不完全[1] [3],这或许部分解释了为何膝关节的局部结构改善未能有效转化为整体步态参数的显著提升。未来的研究有必要通过更精细的亚组分析,进一步辨析不同辅助手术组合对最终功能结局的具体影响。
本研究为单中心回顾性研究,样本量有限且缺乏对照组,统计功效可能不足;其次,本研究最终纳入的患者均为GMFCS III级,尽管这有助于聚焦于重度功能障碍群体并减少组内异质性,但结果可能无法推广至GMFCS I或II级的患者。步态分析仅基于运动学参数,未结合肌电与动力学指标,难以全面反映肌群协调及能量代谢变化。未来应通过多中心前瞻性研究,引入三维步态与动力学分析,纳入更广泛功能分级的患者以验证本术式的普适性,并按GMFCS分层探讨术后步态恢复模式。
利益冲突
所有作者声明无利益冲突。
作者贡献声明
刘璇:起草文章、统计分析、分析和解释数据;刘倩:采集数据、技术或材料支持;陈维秀:行政、技术或材料支持;王若义:行政、技术或材料支持;王春田:采集数据、文章审阅、指导、支持性贡献。
致 谢
感谢本次科研及论文协作过程中导师及科室同事的指导和大力支持。
基金项目
济南市市校融合发展战略工程项目(JNSX2023009)。
NOTES
*通讯作者。