卵巢甲状腺肿1例报告

One Case Report of Ovarian Goiter

摘要: 目的：探讨卵巢甲状腺囊肿的诊断及治疗。方法：汇报１例陕西省人民医院妇科诊治的卵巢甲状腺肿病例，分析其临床资料、影像学检查及治疗。并进行文献复习及总结。结果：卵巢甲状腺肿是一种罕见的卵巢良性畸胎瘤，发病率低，且多为良性肿瘤，极少数可进展成为恶性甲状腺肿，以甲状腺乳头状癌和滤泡癌最为常见，目前主要通过单个病例报道文献了解该疾病，目前治疗方案首选手术治疗，若术后发生恶性甲状腺肿转移，给予辅助甲状腺切除及I¹³¹治疗并且经验性给予化学治疗。本例卵巢甲状腺肿病例行腹腔镜双侧附件切除术，术后随访8个月，未见复发或远处转移。结论：卵巢甲状腺肿发病率低，首选手术治疗，治疗方案取决于年龄、生育情况、术中情况、肿瘤性质、全身情况，术后若发生恶性甲状腺肿转移，给予辅助治疗。

Abstract: Objective: To explore the diagnosis and treatment of ovarian thyroid cyst. Methods: A case of ovarian goiter diagnosed and treated by gynecology department of Shaanxi Provincial People’s Hospital was reported. The clinical data, imaging examination and treatment were analyzed. And make the literature review and summary. Results: Struma ovarii is a rare benign teratoma of ovary with a low incidence and mostly benign tumors, and very few of them can progress to malignant struma, the most common of which are papillary carcinoma and follicular carcinoma of thyroid. At present, this disease is mainly understood through single case reports and literatures. At present, surgical treatment is the preferred treatment. If malignant goiter metastasis occurs after surgery, adjuvant thyroidectomy and I¹³¹ therapy are given and chemotherapy is empirically administered. This case of struma ovarii underwent laparoscopic bilateral adnexectomy and was followed up for 8 months. No recurrence or distant metastasis was observed. Conclusion: The incidence of ovarian goiter is low, the first choice of surgical treatment, treatment depends on age, fertility, intraoperative conditions, tumor nature and systemic conditions. If malignant goiter metastasis occurs after surgery, adjuvant treatment should be given.

1. 临床资料

患者，女，61岁，以“体检发现盆腔包块2周余”主诉入院。现患者绝经6年余，绝经后无阴道流血流液、无腹胀、腹痛、便秘、尿频尿急等不适，食纳夜休可，大小便正常。2周前体检时行妇科B超检查提示：左侧附件区一大小约7.5 × 5.4 cm混合回声包块，边界清，内回声欠均匀，右侧附件未见明显异常。患者既往患有甲状腺结节，查体，见甲状腺包块，无明显压迫及出血表现，暂无特殊处理。专科检查：外阴：正常女性分布；阴道：畅，分泌物不多，黏膜萎缩；宫颈：轻度柱状上皮移位；宫体：萎缩；附件：左侧附件区触及7 cm大小包块，活动度可，无压痛。右侧附件未触及异常。凝血八项：PT-T：10.9 sec，PT%：137.7%，DD：1.28 mg/l。甲状腺B超提示：甲状腺结节3类，暂无明显恶性证据。盆腔MRI平扫 + DWI + 增强扫描示：左附件可见多房囊样病灶，病灶范围约6.8 cm × 4.2 cm × 8.0 cm (上下 × 左右 × 前后)，囊性部分呈长T1长T2信号，实性部分及分隔呈等T1稍长及短T2信号影，DWI扫描示等高信号，增强扫描囊性部分未见强化，实性部分及分隔可见强化，强化曲线呈“平台型”，病灶与左侧附件关系密切。提示：左侧附件区占位性病变，考虑卵巢来源性肿瘤性病变：(1) 上皮来源粘液性肿瘤可能性大(交界性或低度恶性)；(2) 不典型卵巢甲状腺肿待排；完善相关术前检查后遂在全麻下行腹腔镜双侧附件切除术 + 盆腔粘连松解术，盆腔少量清亮积液，左侧卵巢包块大小约7 × 5 cm²，表面光滑，左侧输卵管外观未见异常，输卵管伞端与卵巢致密粘连，左侧卵巢部分组织与左侧盆壁腹膜致密粘连。右侧输卵管及卵巢外观未见明显异常，子宫萎缩，表面光滑。直肠与子宫后壁及直肠与左侧盆腔局部形成膜状粘连。术中冰冻病理回报：(左侧卵巢)取材三块，片内示：囊壁样组织内可见甲状腺组织，考虑卵巢甲状腺肿不除外。术后病理结果回报：(左侧卵巢)符合甲状腺肿。免疫组化：CK19部分(+)、Galectin-3 (−)、CD56部分(+)、MC少数(+)、TTF-1部分(+)、BRAF (−)、Ki-67指数约3%。根据患者术后病理，现患者诊断明确为：左侧卵巢甲状腺肿。

2. 讨论

卵巢甲状腺肿起源于卵巢生殖细胞的高分化单胚层肿瘤，是由甲状腺组织构成(>50%)或甲状腺组织占主要成分的，一种罕见的卵巢良性畸胎瘤[1]。可能表现出与甲状腺相同的组织学变化(弥漫性增生、结节性增生、甲状腺炎，如桥本甲状腺、腺瘤、甲状腺癌)。1889年Boettlin报道1例卵巢良性囊性畸胎瘤发现甲状腺组织的病例，Von Kah-lden、Gottschalk分别在1895年、1899年首次报告卵巢甲状腺肿的病例，该肿瘤均来自卵巢滤泡，1902年Kret-schmar将此种肿瘤称之为“卵巢甲状腺肿性甲状腺畸胎瘤”，1914年Baner提出此种病变为卵巢真性囊腺瘤[2]，1942年Ceist将其改名为卵巢甲状腺肿[3]。1973年国际卵巢肿瘤组织将卵巢甲状腺肿列为生殖细胞来源的单胚层高分化特殊类型畸胎瘤[4]。卵巢甲状腺肿以良性居多，占卵巢畸胎瘤的2%~4.8% [5]，占卵巢实体肿瘤的0.3%~1% [6]，恶性卵巢甲状腺肿发病率极低，约占卵巢肿瘤的0.01% [7]。临床好发于各个年龄段的妇女，更年期发生率较高，无特异性症状和体征，很少有甲亢等并发症，是一种罕见的卵巢肿瘤，绝大多数为良性，术前很难确诊，因此容易误诊为其他卵巢肿瘤[8]，多数患者主要以腹痛、阴道不规则出血、腹水为主要症状。查体时腹部可触及肿块。有时还合并甲亢及meigs综合征[9]。卵巢甲状腺肿多为单侧发病，左、右侧无明显差异，5%~10%患者可双侧发病[10]。由于该肿瘤表现为非特异性，但可以在CT或MRI或手术中偶然发现。5%~8%的患者还存在甲状腺功能障碍[11]。本研究该病例为绝经后女性，以体检发现盆腔包块就诊，无明显临床症状，查体可触及甲状腺包块，无压痛及出血表现；并可触及左侧附件区触及7 cm大小包块，活动度可，无压痛。根据临床特点无法确诊该病为卵巢甲状腺肿。

辅助检查：卵巢甲状腺肿无特异性超声图像，刘翔宇[5]等总结国内外相关资料，将卵巢甲状腺肿的超声图像图概括为单侧发病大小不等形态呈类圆形或分叶状、边界清晰、内部回声可表现为多房囊性、其内可见实性成分，或以实性为主，内见大小不等的囊腔，以实性为主的卵巢甲状腺肿超声表现与恶性卵巢甲状腺肿极为相识，CDFI是血流信号丰富、并可引出类似恶性肿瘤的高速低阻动脉频谱。本研究该例患者妇科B超提示见左侧附件区混合回声，边界清，内回声欠均匀，容易误诊卵巢其他肿瘤。

卵巢甲状腺肿CT主要表现为单侧附件类圆形或分叶状囊性或囊实性肿块，边界清楚。囊性部分常为多囊、分隔样改变，囊壁光滑，一般不会出现壁结节。多囊者各囊内密度差别可很大，囊内密度一般常高于水或膀胱内液体密度。实性成份为软组织密度，实性及分隔可伴有钙化。增强后，囊性部分无强化，实性成份及分隔明显强化[12] [13]，本病例未做CT检查。

参阅国内外文献我们总结出卵巢甲状腺肿常见的MRI的特征：a) 卵巢甲状腺肿多为单侧附件区囊性或囊实性肿块，边界清晰，囊性成分多呈多房囊状结构并伴有分隔，最大直径多小于10 cm；b) 囊腔大小不一，其内见分隔，囊内因T3、T4、甲状腺球蛋白及甲状腺素含量不同导致囊内液体的黏稠度和密度不同，因此在影像学检查时囊内密度/信号不同[14]。甲状腺球蛋白含量较多时T2信号较低，T1信号较高，合并黄体出血时T1WI呈高信号；c) 囊内为胶冻样物质时，因几乎不含水分子，无氢质子成像，DWI上为低信号。T2WI极低信号，是卵巢甲状腺肿特征性MRI表现[15]；d) 肿瘤囊壁及分隔较厚但光滑，增强扫描囊壁及分隔呈渐进性强化；肿瘤实性部分明显强化，考虑与肿瘤主要由甲状腺组织构成，间质血管丰富有关[16]；e) 当囊内蛋白含量多，囊内容物粘稠时弥散明显受限，DWI呈高信号[17]。该病例MRI囊性部分T1WI信号多样，无特异性，增强后囊性部分未见强化，实性部分及分隔可见强化，与文献报道实性部分明显强化不同，考虑可能与肿瘤巨大、供血较差有关。

诊断：卵巢甲状腺肿发病率极低，无明显临床症状，且影像学无特异性，因此术前诊断困难，往往通过术后病理确诊，卵巢甲状腺肿的病理诊断必须具备以下四点：① 肿瘤完全由甲状腺组织构成；② 肿瘤50%以上由甲状腺组织构成；③ 甲状腺组织虽未超过50%，但伴有明显甲亢症状；④ 在成熟畸胎瘤的标本中，有肉眼可见的甲状腺组织[18]。该病例术前考虑卵巢异常恶性病变，术中冰冻病理回报：囊壁样组织内可见甲状腺组织，考虑卵巢甲状腺肿不除外，术后病理结果回报：(左侧卵巢)符合甲状腺肿。依据术后病理结果可以确诊为卵巢甲状腺肿。

鉴别诊断：卵巢甲状腺肿需要与卵巢其它细胞来源的囊实性或囊性肿瘤鉴别。a) 囊腺瘤：表现为单囊或多囊，囊性成分为主，实性成分较少。囊壁通常较细，囊腔信号均匀。b) 囊腺癌：囊实性肿块，囊壁厚薄不一，实性成分表现为壁结节或向囊腔内突起的结节状或乳头状软组织影，常伴有腹水量及盆腔淋巴结转移、腹膜转移等恶性征象。c) 成熟型畸胎瘤：畸胎瘤由不同成分组成，因此信号较混杂，具有代表性的是肿瘤内见脂肪及钙化信号。卵巢良性肿瘤较少出现脂肪。d) 巧克力囊肿：多见于育龄期女性，30~45岁最常见，主要以继发性痛经伴进行性加重为主要临床表现，多与周围组织粘连而分界不清。卵巢甲状腺肿多发生于23~71岁，平均年龄50岁左右，临床症状不典型，边界清楚无粘连。

治疗及预后：卵巢甲状腺肿的治疗以手术切除为首选，手术范围根据患者的年龄、生育情况、术中情况、肿瘤性质、全身情况制定手术方式。

良性卵巢甲状腺肿根据患者的年龄、生育需求可行囊肿剥除术、单侧附件切除术或全子宫加双附件切除术等，行患侧卵巢囊肿剥除术或附件切除术是推荐的治疗方式[19]。近年因腹腔镜手术具有创伤小、恢复快等特点，更适宜年轻女性的要求，且对术前诊断不明、需要行腹腔镜探查术的患者可同时起到诊断和治疗的作用，但在绝经后女性的病例中，为了完全消除症状，有时可以采用全腹全子宫切除术加双侧附件切除术[20]。有报道良性甲状腺肿术后发生恶性甲状腺肿转移，因此对“良性卵巢甲状腺肿”术后应仔细探查，术后长期密切随访[21]。对于卵巢恶性甲状腺肿，DeSi-mone等[22]认为有生育要求的患者，若为局部肿瘤，可行单侧附件切除术，术后通过TG水平监测复发；对于绝经后妇女或肿瘤卵巢外侵犯患者，应行完整的分期手术(经腹全子宫 +双侧附件切除 + 盆腔淋巴结取样 + 留取盆腔冲洗液)，术后辅助甲状腺切除及I¹³¹治疗。化疗方案包括紫杉醇 + 卡铂、依托泊苷、氟尿嘧啶、阿霉素、长春新碱等[23] [24]，多为经验性化疗。本病例为绝经后女性，无生育要求，参考家属意见行双侧附件切除术。此外，此类患者要注意甲状腺素水平的检测，个别患者会在术后出现甲状腺功能减退的症状，需行甲状腺素补充治疗，但症状很快好转。

充分的手术结果随访，通常会导致良好的预后。在本病例中，患者体检发现盆腔包块，根据B超及MRI评估，患者最初怀疑卵巢异常恶性病变，术中冰冻回报：囊壁样组织内可见甲状腺组织，考虑卵巢甲状腺肿不除外。患者手术成功，术后病理回报：左侧卵巢甲状腺肿，术后随访8月，患者无任何不适症状，无复发迹象。

基金项目

陕西省人民医院科技人才支持计划2023JY-16，陕西省人民医院孵化基金2023YJY-30。

NOTES

^*通讯作者。