嵌顿性闭孔疝伴回肠坏死1例并文献复习

One Case of Incarcerated Obturator Hernia with Ileal Necrosis and Literature Review

摘要: 本病例报告了一例罕见病例，回肠嵌顿于左侧闭孔伴坏死穿孔。闭孔疝如果诊疗延迟，会导致严重并发症，甚至死亡，因此需要紧急诊治。为帮助临床医生提高对闭孔疝的诊疗意识，本文结合文献探讨了闭孔疝的诊疗进展。

Abstract: This case reports a rare case of ileal impaction with necrotic perforation in the left obturator foramen. If the diagnosis and treatment of obturator hernia are delayed, it can lead to serious complications and even death, so urgent diagnosis and treatment are needed. To help clinical doctors improve their awareness of the diagnosis and treatment of obturator hernia, this article explores the progress of diagnosis and treatment of obturator hernia based on literature.

1. 引言

闭孔疝是指腹膜内或腹膜外内容物通过闭孔管突出的腹外疝[1]，这是一种罕见的骨盆疝，占所有疝的0.05~1.4%，占所有小肠梗阻的0.2~1.6%。据估计，闭孔疝在女性中的发病率是男性的九倍[2]，因为女性骨盆较宽，闭孔横径较大，骨盆组织较弱，使她们更容易患疝气[3]。其早期症状不典型，但是发生肠穿孔、肠坏死率极高。大理大学第一附属医院2024年7月5日收治1例闭孔疝患者，回顾性分析其临床相关资料，报道如下。

2. 病历资料

患者，女，84岁，因“左下腹疼痛1小时余”于2024年7月5日入院。患者诉1小时前无明显诱因出现左下腹疼痛，持续性，疼痛剧烈，后左大腿内侧出现疼痛，且持续存在，无腹胀、恶心、呕吐等不适，大便减少，小便正常。既往史：8月前诊断为重度骨质疏松，有近2年血压升高史，最高160/80 mmHg，自测血压高时服用吲达帕胺片。生育史：育有1子4女，均为顺产。查体：消瘦，腹部平坦，腹尚软，未见腹部胃肠型及蠕动波，左下腹压痛，无反跳痛，轻度肌紧张，腹部及双侧腹股沟未扪及肿物。腹部听诊无气过水声，肠鸣音7~8次/分。肛门指检未见异常。血常规检查：白细胞9.9 × 10⁹/L，中性粒细胞百分比78.2%，中性粒细胞绝对值7.74 × 10⁹/L，血红蛋白129 g/L。心电图示：心房颤动。心脏彩超：左心扩大、主动脉瓣中度关闭不全(瓣膜退行性改变)；双肺纵膈CT示：慢支炎、肺气肿；急诊全腹CT平扫示：左腹股沟疝并小肠梗阻可能(见图1)。腹部超声、双下肢动静脉B超未见明显异常。入院初步诊断：1) 腹痛(闭孔疝可能性大)；2) 持续性心房颤动；3) 高血压3级很高危组；给予禁食、抗感染、补液、止痛等对症治疗后腹痛无缓解，遂行腹腔镜探查术。全麻后，在脐下切开1.0 cm皮肤，刺入气腹针入腹腔，建立CO₂气腹至13 mmHg，脐下刺入10 mm戳卡为观察孔，分别在左右中腹部做5 mm切口并刺入5 mm戳卡为操作孔，探查见盆腔有约150 ml淡红色渗出液，吸尽渗出液后，见回肠嵌入左侧闭孔，较紧，近端小肠扩张，远端正常。术中回纳肠管后，见嵌顿的回肠约5 cm，观察后血运无恢复，小肠色黑，系膜血管无搏动，肠壁可见一直径约0.5 cm破口，可见少量肠内容物流出。术中诊断：1) 左侧嵌顿性闭孔疝伴肠梗阻；2) 小肠坏死；3) 渗出性腹膜炎；决定中转开腹手术，拟行坏死小肠切除术 + 小肠侧侧吻合术 + 闭孔疝修补术。切除坏死肠管，长约15 cm，行肠吻合术，见闭孔环口可容纳食指，将闭孔膜游离缘与相对应的耻骨骨膜行间断缝合4针，于左侧盆腔放置负压引流管1根，固定引流管，逐层关腹，缝合皮肤，术后标本送病检。术后患者恢复良好，于2024年7月20日好转出院。术后病检示：肉眼所见：小肠：肠管一段，长15 cm，上附吻合钉一段，长6.5 cm，距吻合钉6 cm处见一直径0.5 cm破口，破口周围肠壁见一直径2 cm血肿，其余肠壁粘膜皱襞清晰，破口及血肿周围肠壁呈暗红色，面积6 × 3 cm，肠系膜大小7.5 × 2.5 × 0.3 cm，其内未查见明显结节，取部分。光镜所见：诊断意见：(小肠)出血性梗死。送检肠管一段，局部肠壁坏死，肠壁各层大量淋巴细胞、浆细胞浸润，黏膜下层高度水肿、增宽，血管扩张、淤血、出血，局部血肿形成，血管壁坏死，浆膜层充血、纤维素渗出(见图2)。

注：箭头显示疝入闭孔的肠管。

Figure 1. CT findings of the patient’s abdomen

图1. 患者腹部CT表现

Figure 2. Postoperative pathological examination

图2. 术后病理组织检查

3. 讨论

了解闭孔的解剖结构对于理解闭孔疝的临床表现和诊断至关重要，闭孔位于骨盆壁的前外侧，髋臼正下方，是人体最大的孔。在胚胎第8周，髋关节骨管原基明显，形成不完整的闭孔、闭孔膜和神经血管束[4]。坐骨支直接从中间升起，并与下降的耻骨支合并形成闭孔。髋骨的骨化始于出生后，但闭孔及其膜从未完全骨化，使其成为真正的孔。它通常是椭圆形的，基本上被纤维骨闭孔膜覆盖，只保留闭孔神经、动脉和静脉穿过并进入闭孔管的前上部的一小部分[5]。闭孔管长约2~3 cm，宽约1 cm，起源于闭孔膜的缺陷，斜向下，终止于大腿的闭孔区域。闭孔沟壁形成耻骨的上壁和侧壁，闭孔膜的自由边缘与闭孔内外肌形成下壁。闭孔神经在伴随的动脉和静脉上方进入闭孔管，并穿过闭孔管。它被分为前段和后段，分别支配内收肌群和同侧髋关节和膝关节[6]。闭孔疝由Pierre Ronald Arnaud de Ronsil于1724年早期描述，第一次闭孔疝修补术由Obre于1851年完成。经历过多次怀孕和分娩的老年、体弱和消瘦的女性可能会患上闭孔疝，因此被称为“小老妇人疝气”[7]。高龄、消瘦、高腹内压、盆底功能障碍和多胎妊娠史已被发现是易感因素。疝囊通常包括小肠，很少包括阑尾、结肠、梅克尔憩室、网膜或输尿管[8] [9]。由于左侧被乙状结肠覆盖，左右两侧的发病率为1:2，双侧很少见[10]。闭孔疝患者的临床症状包括腹痛、恶心、呕吐等。体征包括：闭孔神经痛、Howship-Romberg征和Hannington Kiff征。尽管在临床检查中这些体征被认为是绞窄性闭孔疝的迹象，但众所周知，这三种体征都不可靠。在没有先进成像设备的情况下，临床检查至关重要。闭孔神经痛征，代表沿闭孔神经分布的疼痛，是这种疾病的标志。Howship-Romberg征涉及大腿内侧延伸到膝盖的疼痛，代表了更具体的嵌顿特征。Hannington Kiff征表现为尽管髌骨反射正常，但大腿没有内收反射，这高度暗示了绞窄[11]。该患者即是典型的Howship-Romberg征表现，患者感左大腿内侧疼痛。闭孔疝的诊断较为困难，特别是当闭孔神经痛、Howship-Romberg征和Hannington Kiff征等经典体征为阴性时。闭孔疝的诊断方法包括平片、钡灌肠透视、疝管造影、超声、CT扫描和磁共振成像[12]。鉴于CT的诊断准确率和特异性为78%~100%，它是术前诊断闭孔疝的首选成像方式[13]。CT扫描可以看到圆形、泪滴状或短管状疝囊。当肠道疝入闭孔管时，闭孔肌和内部肌肉会突然变窄，影像学可能会显示典型的“喙状”变化。除了小肠梗阻外，闭孔疝的典型CT影像学表现还包括小肠梗阻、梗阻区鸟喙征以及疝囊与小肠的密切关系。磁共振成像也可用于诊断闭孔疝，但价格昂贵，临床适用性较低。此外，由于肠道气体的干扰，超声诊断更加困难。因此，腹部CT是肠梗阻患者的首选[14]。紧急CT扫描可以快速诊断和早期手术干预，从而优化结果。Meziane等人于1983年首次报道了CT扫描在检测闭孔疝中的应用[15]。自使用CT扫描以来，一些报告中的术前诊断率从43%提高到90% [16]。然而，使用腹部CT并不总是能够诊断出所有闭孔疝。及时诊断很重要，因为闭孔疝在其他腹壁疝中死亡率最高，高达40% [17] [18]。死亡率是由于肠绞窄引起的，肠绞窄可导致坏死、破裂，最终导致细菌性腹膜炎，即使在治疗后也会导致很高的发病率和死亡率[1]。在一项对20名连续闭孔疝患者的回顾性研究中，死亡率为47.6% [19]。Schizas等人2021年发表的一项系统综述研究发现，闭孔疝的术后发病率和死亡率分别为26.7%和11.6% [20]。对于高度怀疑闭孔疝的患者，如果术前难以诊断，应及时行剖腹或腹腔镜探查。闭孔疝病例不建议采用保守治疗。一旦确诊，需要紧急手术修复，以防止进一步的缺血、坏死和穿孔风险，从而导致腹膜炎、感染性休克和死亡。主要的手术方法有剖腹术和腹腔镜。剖腹探查术会造成创伤，患者主要是患有各种疾病的女性。术后并发症，如伤口愈合不良和肺部感染，很容易发生。腹腔镜手术具有创伤小、术后疼痛少、消化道功能恢复快的优点。许多研究都集中在腹腔镜手术治疗闭孔疝的应用上。然而，由于大多数闭孔疝患者都有急性肠梗阻、穿孔、坏死或腹膜炎，紧急剖腹手术仍然是闭孔疝的主要治疗方法[21]。下腹探查切口是首选的手术方法，因为这可以进行全面和系统的腹部探查。剖腹探查术允许进行深度探查，以确定是否存在隐匿性疝气、股疝或腹股沟疝和/或小肠憩室[22]。操作者视野清晰，因此可以避免损伤肠道和膀胱，以及血管和神经(特别是那些容易暴露的血管和神经)。手术过程中异常血管损伤引起的致命出血也可以避免。闭孔疝的肠切除率为25%~50%。当小肠嵌顿期间发生坏死或穿孔时，必须进行修复、切除和吻合。由于肠梗阻引起的水肿和扩张，手工吻合比腹腔镜吻合更安全[14]。修复闭孔疝缺陷的方法包括在缺陷附近进行简单缝合和放置人工贴片[23]。根据Khalifa等人的研究，在疝口放置补片片已被证明可以降低复发率。最近的同一范围审查显示，缝合修复的复发率为10%，而开放手术中的网片修复复发率为2% [24]。目前的指南中没有明确说明是否需要网状物来修复闭孔疝。在本病例中，没有使用网片(不可吸收或可吸收)进行进一步加固，因为不可吸收网片有更高的排斥机会，发生排斥反应只能再次手术将网片取出，尽管排斥反应发生的概率较低，可吸收网片在细菌感染的情况下会溶解。

4. 结论

综上所述，嵌顿性闭孔疝发病率低，临床上较为罕见，临床表现缺乏特异性，诊断较为困难。诊断延迟容易发生肠道缺血、坏死和穿孔风险，从而导致腹膜炎、感染性休克和死亡。临床上对于瘦弱老年女性，既往无腹部手术史，发生不明原因的左下腹持续剧烈疼痛伴大腿内侧甚至膝关节的疼痛，应考虑闭孔疝。做到早发现、早诊断、早治疗。提高闭孔疝的治愈率，降低病死率，改善预后。

声 明

该病例报道已获得病人的知情同意。

NOTES

^*通讯作者。